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Homem de 65 anos apresentando emagrecimento, dispnéia e derrame pleural (DP) recorrente. A avaliação cardiológica evidenciou ruflar diastólico (3/6) no foco mitral e hiperfonese da 1ª bulha. O ecocardiograma e o estudo hemodinâmico mostraram uma grande massa tumoral no átrio esquerdo (AE), sugerindo mixoma e hipertensão pulmonar. A biópsia pleural revelou pleurite crônica inespecífica. O paciente foi submetido à operação com circulação extracorpórea para exérese do tumor de AE e o estudo histopatológico confirmou o diagnóstico de mixoma. O DP tem sido manifestação muito rara do mixoma cardíaco (MC), que às vezes apresenta somente sinais e sintomas inespecíficos de doença inflamatória crônica.