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OBJETIVO: Apresentar uma manifestação atípica de um angiofibroma extranasofaríngeo (AEN) e revisar a literatura acerca do tema. MÉTODOS: relato de caso de uma paciente de doze anos com um AEN de seio maxilar e revisão da literatura de relatos publicados a respeito dos AENs na base de dados PubMed. RESULTADOS: AENs ocorrem mais comumente durante a segunda década e 30% do total de casos ocorrem em mulheres. O local mais comum de ocorrência é a maxila, seguido da cavidade nasal. A análise histológica é similar entre os AENs e seus correspondentes na nasofaringe, mas estudo imunohistoquímico adicional pode ser útil para a confirmação do diagnóstico, uma vez que alguns AENs podem mimetizar outros tipos de tumor. CONCLUSÕES: O diagnóstico de um AEN deve ser levado em conta em todo tipo de lesão tumoral sangrante, uma vez que podem ocorrer em quase toda localização em cabeça e pescoço, tornando seu diagnóstico um desafio.