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Le carcinome neuroendocrine primitif du sein est une tumeur rare qui a été reconnue par la dernière édition de la classification OMS du cancer du sein publiée en 2003. Le diagnostic est évoqué sur des critères morphologiques et confirmé par l'expression des marqueurs neuroendocrines (chromogranine et synaptophysine) par plus de 50% des cellules tumorales. Nous rapportons un nouveau cas de carcinome neuroendocrine primitif du sein, et à travers une revue de la littérature, nous détaillons les aspects épidémiologiques, morphologiques et immuno-histochimiques de cette tumeur rare.