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Introdução: A rinossinusite fúngica invasiva aguda é uma patologia que afeta principalmente pacientes imunocomprometidos. Apresentamos um caso de aspergilose invasiva aguda em paciente imunocomprometido, que apresentou bom desfecho pelo diagnóstico precoce e rápida intervenção. Relato de caso: Menina de 13 anos com diagnóstico de leucemia mielóide aguda interna por neutropenia febril após quimioterapia. TC seios da face mostrou opacificação parcial dos seios à esquerda. Leucograma revelou contagem de 880 leucócitos totais. À endoscopia nasal, constatou-se corneto médio isquêmico à esquerda. Levada de urgência ao bloco cirúrgico e realizado debridamento amplo. Anatomopatológico revelou áreas de necrose isquêmica e estruturas fúngicas angio-invasivas, compatíveis com aspergilose. Exame de cultura de fungo confirmou Aspergillus flavus. Iniciado tratamento com voriconazol. Paciente realiza acompanhamento com a Oncologia Pediátrica, mantendo-se em remissão oncológica e sem recidiva fúngica. Comentários:A freqüência das infecções micóticas do nariz e seios paranasais vem aumentando nas últimas décadas. Há um quadro febril, com ou sem sintomas nasais, sem resposta a antibióticos. Endoscopia nasal é o exame mais importante. O corneto médio costuma ser mais acometido. Não há sinais patognomônicos na TC, servindo mais como um instrumento de diagnóstico diferencial, planejamento e monitoramento pós-terapêutico. A correção concomitante de qualquer distúrbio metabólico ou imunológico subjacente é o fator prognóstico mais importante. Deve ser introduzida terapia antifúngica associada ao debridamento cirúrgico. É uma doença fatal com alta mortalidade e morbidade. Se for diagnosticada precocemente, terá um melhor prognóstico. Todas as unidades hospitalares com pacientes imunocomprometidos devem estabelecer políticas para reduzir risco de contaminação fúngica.