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We report the case of a young woman who presented with cerebrospinal fluid (CSF) rhinorrhea due to an undiagnosed and untreated pituitary adenoma. The tumor had extended well beyond sella turcica and caused bony erosion. The patient initially refused surgery and was treated with bromocriptine and a radiation therapy. CSF leakage did not improved and she was submitted to surgery by the transsphenoidal approach with removal of a tumor mass located in sphenoid sinus and sellar region. Origin of the leak was localized and repaired with fascia lata and a lumbar subarachnoid drain was left in place for 5 days. After 4 years she has normal serum PRL levels and no rhinorrhea. The management, complications and mechanisms involved in this rare condition are discussed.<br>Relatamos o caso de uma paciente que se apresentou com fístula liquórica devido a macroadenoma de hipófise sem diagnóstico e/ou tratamento prévio. O tumor estendia-se além dos limites da sela túrcica, causando erosão óssea. A paciente inicialmente recusou tratamento cirúrgico e foi então tratada com bromocriptina e radioterapia convencional. O fluxo de liquor da fístula não diminuiu e desta feita a paciente concordou com a realização da cirurgia. Realizou-se acesso transesfenoidal com remoção da massa tumoral do seio esfenoidal e selar. A origem da fístula foi reparada com enxerto autólago de fascia lata. Drenagem liquórica lombar foi utilizada por 5 dias. Atualmente, após 4 anos de seguimento, a paciente se apresenta com níveis normais de prolactina e sem sinais de fístula liquórica. Discutimos o mecanismo fisiopatológico desta rara apresentação dos tumores hipofisários bem como seu manejo e complicações.