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Fundamento: El pilomatrixoma de Malherbe como tumoración a nivel de cuero cabelludo es una localización atípica, además de ser infrecuente que mida más de 20 cm. Presentación de caso: Paciente de 63 años de edad con antecedentes de retraso mental moderado, que una vez visto en cuerpo de guardia del Hospital General Universitario “Camilo Cienfuegos” Sancti Spíritus, durante uno de los episodios de sangrado de la lesión, se decidió su ingreso para tratamiento quirúrgico. El resultado de la biopsia fue un pilomatrixoma de Malherbe epicraneal. Conclusiones: Luego del tratamiento quirúrgico el paciente evolucionó satisfactoriamente.