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Apresentação do Caso: Masculino, 62 anos, agropecuarista, foi admitido com cefaleia frontal, pulsátil e diária. Tomografia de Crânio (TC) sugerindo sinusopatia esfenoidal inflamatória aguda associada a fungo. Realizado tratamento clínico em serviço de origem, não especificado, com melhora parcial. Retorno da cefaleia associada a diplopia e estrabismo convergente de olho esquerdo. Nova TC com formação expansiva sólida infiltrativa na base do crânio preenchendo esfenoide esquerdo com destruição da parede, obliterando recesso esfenoetmoidal ipsilateral e captação do contraste. Realizada cirurgia transesfenoidal, mediante hipótese de cordoma. Anatomopatológico: colonização fúngica, suspeita de mucormicose. Após investigação sorológica e de comorbidades, concluiu imunocompetência. Tratado com Anfotericina B e Micafugina. Segue em acompanhamento, sem sinais de recidiva da infecção. Discussão: A mucormicose rinocerebral é uma infecção fúngica invasiva, rara e grave. Apresenta-se com comprometimento de seios paranasais, comumente maxilar, raramente acometendo esfenoide, seio cavernoso, órbitas e cavidade craniana. Incomum nos imunocompetentes. Os sinais e sintomas são febre, edema periorbital ou facial, diminuição da acuidade visual, oftalmoplegia e cefaleia. Considerações finais: Mucormicose rinocerebral é incomum em indivíduos sem comprometimento imunológico. Entretanto, esse caso demonstra a necessidade de suspeição diagnóstica para detecção precoce e tratamento imediato devido à elevada mortalidade. A associação entre terapêutica cirúrgica e clínica é decisiva para o prognóstico.